Linfoma primario bilateral de localización suprarrenal
Primary bilateral adrenal lymphoma
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Sin embargo, la localización exclusiva en la glándula suprarrenal es extremadamente rara y se denomina linfoma suprarrenal primario (LSP); de hecho, se han descrito menos de 100 casos en la literatura mundial hasta la actualidad <span class="elsevierStyleSup">2</span>. En la mayoría de los pacientes se presenta como una masa suprarrenal uni o bilateral asociada a sintomatología inespecífica y, en ocasiones, a insuficiencia suprarrenal <span class="elsevierStyleSup">3,4</span>. Presentamos un caso de LSP en una mujer que acudió al hospital por fiebre y síndrome tóxico.</p><p class="elsevierStylePara">La paciente era una mujer de 74 años, alérgica a penicilina y a gentamicina, con antecedentes de histerectomía y anexectomía bilateral por fibroma uterino, anemia crónica y osteoporosis. Ingresó por fiebre, astenia, anorexia, vómitos y pérdida de peso en los últimos dos meses. A la exploración destacaba: pálidez cutánea, delgadez e importante afectación del estado general. La temperatura axilar era de 38 °C, la tensión arterial de 90/50 mmHg y la frecuencia cardíaca de 90 latidos/min. No se objetivaron adenopatías ni visceromegalias. Se le realizó una analítica cuyo resultado fue: hemoglobina de 10,9 g/dl (normocítica y normocrómica), hematocrito del 32,9%, leucocitos de 7,7 x 10<span class="elsevierStyleSup">3</span> µl (morfología en sangre periférica normal), plaquetas de 172 x 10<span class="elsevierStyleSup">3</span> µl, sodio de 131 mEq/l, potasio de 5,3 mEq/l, velocidad de sedimentación globular de 111 mm a la primera hora, láctico-deshidrogenasa (LDH) de 2.025 UI/l y beta-2 microglobulina de 4,2 mg/l. Los marcadores tumorales (alfa-fetoproteína, antígeno carcinoembrionario, beta-HCG y CA 19.9), el electrocardiograma, la radiografía de tórax y el ecocardiograma fueron normales. En el urocultivo se aisló <span class="elsevierStyleItalic">Escherichia coli</span> por lo que se inició tratamiento con cotrimoxazol. También se realizaron dos hemocultivos que resultaron negativos. Las serologías en sangre para <span class="elsevierStyleItalic">Brucella, Toxoplasma, Borrelia,</span> VIH<span class="elsevierStyleItalic">, Legionella, Mycoplasma, Coxiella, Chlamydia, Citomegalovirus, Epstein Barr</span> y Hepatitis B y C fueron negativas. Los anticuerpos antinucleares, el anticitoplasma de neutrófilos y el factor reumatoide fueron negativos. La tomografía axial computarizada (TAC) abdominal mostró masas sólidas en ambas suprarrenales con unas dimensiones de 76 x 37 mm la derecha y 76 x 45 mm la izquierda (fig. 1); eran heterogéneas y presentaban captación de contraste. El cortisol plasmático basal y la prueba de estimulación con ACTH orientaron hacia el diagnóstico de insuficiencia suprarrenal primaria. Los niveles de catecolaminas y metanefrinas en orina eran normales. Se realizó una biopsia de la glándula suprarrenal que mostró un LNH difuso de células B grandes, CD20 (+). La biopsia de médula ósea descartó infiltración linfomatosa. Se inició tratamiento hormonal sustitutivo con hidrocortisona y quimioterapia bajo esquema R-CHOP.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="65v207n11-13111589fig01.jpg"></img></p><p class="elsevierStylePara"><span class="elsevierStyleItalic">Fig. 1. Tomografía axial computarizada abdominal que muestra masas sólidas en ambas suprarrenales, cuyas medidas son 76</span> x <span class="elsevierStyleItalic">37 mm la derecha y 76</span> x <span class="elsevierStyleItalic">45 mm la izquierda, de características heterogéneas y con captación del contraste.</span></p><p class="elsevierStylePara">El LSP debe considerarse dentro del diagnóstico diferencial de las masas suprarrenales bilaterales (tabla 1) <span class="elsevierStyleSup">5</span>. Histológicamente, el tipo más común es el LNH difuso de células B grandes (70%), como el que presentó nuestra paciente. Otros tipos son el LNH de células pequeñas (11%), el mixto de células grandes y pequeñas (9%) y el linfoma de células T. Es más frecuente en varones con una edad media de 68 años y en la mayoría de los casos es bilateral (70%) <span class="elsevierStyleSup">6</span>.</p><p class="elsevierStylePara"><img src="65v207n11-13111589tab02.gif"></img></p><p class="elsevierStylePara">La clínica es variable e inespecífica: fiebre prolongada, afectación del estado general, pérdida de peso y anemia. Cuando la afectación glandular es mayor del 90% suele presentarse insuficiencia suprarrenal (50% de pacientes en el momento del diagnóstico) <span class="elsevierStyleSup">4,7</span>. En nuestro caso la paciente presentó desde el inicio hipotensión, astenia, pérdida de peso y síntomas gastrointestinales. El estudio hormonal confirmó la presencia de insuficiencia suprarrenal. No existen datos de laboratorio específicos para LSP, sin embargo la elevación de la LDH y la beta-2 microglobulina orientan hacia esta entidad. La TAC y la resonancia magnética complementan el estudio. En la TAC la mayoría se presenta como masas suprarrenales bilaterales, heterogéneas, con necrosis y hemorragia, con captación ligera del contraste <span class="elsevierStyleSup">4</span>. La biopsia y el estudio inmunohistoquímico confirman el diagnóstico.</p><p class="elsevierStylePara">En el tratamiento se han descrito quimioterapia y radioterapia con o sin cirugía y en los pacientes con insuficiencia suprarrenal tratamiento hormonal sustitutivo <span class="elsevierStyleSup">3</span>. La supervivencia media es inferior a un año. Los factores asociados a mal pronóstico son: una edad avanzada, la presentación inicial con insuficiencia suprarrenal, el tamaño tumoral, la elevación de la LDH, la beta-2 microglobulina y la afectación de otros órganos durante el transcurso de la enfermedad <span class="elsevierStyleSup"> 3</span>.</p><p class="elsevierStylePara">En conclusión, el LSP es una entidad infrecuente que debe considerarse en el diagnóstico diferencial de las masas suprarrenales bilaterales asociadas a fiebre prolongada con o sin insuficiencia suprarrenal concomitante. Las pruebas de imagen y de laboratorio nos orientan hacia el diagnóstico que se confirma con el estudio anatomopatológico. El conocimiento de esta enfermedad, así como su diagnóstico precoz, nos ayudará a un correcto tratamiento y a la mejora en el pronóstico a largo plazo.</p>" "pdfFichero" => "65v207n11a13111589pdf001.pdf" "tienePdf" => true "multimedia" => array:3 [ 0 => array:8 [ "identificador" => "fig1" "etiqueta" => "Fig. 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "copyright" => "Elsevier España" "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "65v207n11-13111589fig01.jpg" "Alto" => 779 "Ancho" => 989 "Tamanyo" => 390289 ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "Tomografía axial computarizada abdominal que muestra masas sólidas en ambas suprarrenales, cuyas medidas son 76 x 37 mm la derecha y 76 x 45 mm la izquierda, de características heterogéneas y con captación del contraste." ] ] 1 => array:8 [ "identificador" => "tbl1" "etiqueta" => "TABLA 1" "tipo" => "MULTIMEDIATABLA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "copyright" => "Elsevier España" "tabla" => array:1 [ "tablatextoimagen" => array:1 [ 0 => array:1 [ "tablaImagen" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagenFichero" => "65v207n11-13111589tab02.gif" "imagenAlto" => 1071 "imagenAncho" => 935 "imagenTamanyo" => 47328 ] ] ] ] ] "descripcion" => array:1 [ "es" => "Causas de masa adrenal bilateral" ] ] 2 => array:5 [ "identificador" => "tbl2" "tipo" => "MULTIMEDIATABLA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "copyright" => "Elsevier España" ] ] "bibliografia" => array:2 [ "titulo" => "Bibliografía" "seccion" => array:1 [ 0 => array:1 [ "bibliografiaReferencia" => array:7 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "bib1" "etiqueta" => "1" "referencia" => array:1 [ 0 => array:2 [ "contribucion" => array:1 [ 0 => array:3 [ "titulo" => "Primary adrenal lymphoma presenting as Addison's disease: case report and review of the literature." 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Información del artículo
ISSN: 00142565Idioma original: Español
DOI:10.1157/13111589
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